A 62-year-old female presented first in 2016 with recurrent right-sided frontal headaches, nasal block and seizures of seven years duration. There was no history of any systemic disease. Clinical examination was unremarkable. The evaluation showed rhino-sinusitis and right frontal pachymeningitis on magnetic resonance imaging (MRI), normal cerebrospinal fluid analysis, serum angiotensin-converting enzyme levels and negative antinuclear antibodies. Serum immunoglobulin-G4 (IgG4) level was 2410 mg/dL (< 135 mg/dL—normal). Dural biopsy was conclusive of IgG4-related disease (IgG4-RD). She was treated with intravenous Rituximab (three cycles of 2-g each 6-months apart). Oral prednisolone was also given for the initial two months. She improved symptomatically and was lost to follow-up. She again presented in September 2021 with a history of right-sided constant ocular pain, proptosis, with an intact vision of one-month duration. MRI of the brain and orbits showed abnormal soft tissue enhancing lesions in ethmoidal and sphenoidal sinuses extending into the right medial orbital cavity abutting the medial rectus and compressing the optic nerve along with abnormal enhancing duramater overlying the floor of the anterior cranial fossa (Fig. 1a, b). The right-sided globe is deformed with posterior scleral tenting, giving an appearance of a “guitar pick” (Fig. 1c, d). Her symptoms resolved after treatment with oral prednisolone and rituximab. Confirmatory histopathology is shown (Fig. 1e, f).
Fig. 1
a–f Contrast MR axial section of the brain (a) showing guitar pick sign (red star), ethmoidal sinusitis (bold blue arrow), mass in the medial orbit abutting medial rectus muscle (curved arrow); Contrast MR coronal section of brain and orbit (b) showing pachymeningitis along the floor of anterior cranial fossa on the right side (hollow red arrow); T2 weighted axial image of brain and orbit (c) showing guitar pick contour of the right globe; T2 weighted axial image of the orbit (d) showing posterior globe angle (116° on right side and 144° on left side) measured by drawing tangents along the posterior globe converging at the optic nerve; Dural tissue showing predominant lymphoplasmacytic infiltrate (e) and positivity on IgG4 immunohistochemistry (f)
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