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08.02.2020 | Original Article

Cerebrospinal fluid biomarkers implicated in the pathogenesis of anti-neutrophil cytoplasmic antibody-related hypertrophic pachymeningitis

Zeitschrift:
Clinical Rheumatology
Autoren:
Junji Ikeda, Yasuhiro Shimojima, Yoko Usami, Ken-ichi Ueno, Dai Kishida, Yoshiki Sekijima
Wichtige Hinweise

Publisher’s note

Springer Nature remains neutral with regard to jurisdictional claims in published maps and institutional affiliations.

Abstract

Objective

Hypertrophic pachymeningitis (HP) related to anti-neutrophil cytoplasmic antibody (ANCA) is the most frequently seen immune-mediated HP. We investigated cerebrospinal fluid (CSF) biomarkers related to the pathogenesis of ANCA-related HP (ANCA-HP).

Methods

The levels of B cell activation factor of the tumor necrosis factor family (BAFF), a proliferation-inducing ligand (APRIL), and transforming growth factor beta 1 (TGF-β1) in the CSF were compared between patients with ANCA-HP (n = 12), other types of immune-mediated HP (other HP; n = 12), multiple sclerosis (MS; n = 14), and non-inflammatory neurological disorders (NIND; n = 10). In addition, we evaluated whether ANCA would be detected in CSF.

Results

CSF levels of BAFF, APRIL, and TGF-β1 were significantly increased in ANCA-HP and other HP. In particular, BAFF and APRIL levels were significantly correlated with the IgG index in ANCA-HP. In other HP, BAFF and APRIL levels were significantly correlated with cell counts and protein levels in CSF. Of 12 patients with ANCA-HP, the CSF of 7 patients (58%) tested positive for myeloperoxidase (MPO)- or proteinase 3 (PR3)-ANCA, while none of the CSF samples from other HP, MS, or NIND patients tested positive.

Conclusion

The levels of BAFF, APRIL, and TGF-β1 may serve as useful CSF biomarkers for assessing the disease activity of immune-mediated HP. Moreover, BAFF and APRIL in the CSF may be implicated in the pathogenesis of ANCA-HP via promoting autoreactive B cells, while detecting MPO- or PR3-ANCA in the CSF may be found in some patients with ANCA-HP.
Key Points
CSF BAFF, APRIL, and TGF-β1 levels increase significantly in immune-mediated HP.
CSF BAFF and APRIL levels are significantly correlated with IgG index in ANCA-HP.
Detection of MPO- or PR3-ANCA in the CSF is found in some patients with ANCA-HP.
BAFF, APRIL, and ANCA in the CSF may be implicated in the pathogenesis of ANCA-HP.

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