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01.12.2014 | Case Report | Ausgabe 12/2014

European Journal of Pediatrics 12/2014

Persistent multifocal atrial tachycardia in infant with encephalocraniocutaneous lipomatosis: a case report

Zeitschrift:
European Journal of Pediatrics > Ausgabe 12/2014
Autoren:
Katarzyna Pregowska, Elzbieta Jurkiewicz, Maria Miszczak-Knecht, Anna Turska-Kmiec, Katarzyna Bieganowska
Wichtige Hinweise
All authors take responsibility for all aspects of the reliability and freedom from bias of the data presented and their discussed interpretation.

Abstract

Encephalocraniocutaneous lipomatosis (ECCL, Haberland syndrome, Fishman syndrome) is a very rare congenital disorder, involving skin, eye, bone and central nervous system malformations. In this paper we present a case of a 2-month-old boy with encephalocraniocutaneous lipomatosis diagnosed on the basis of characteristic clinical manifestations and neuroimaging findings. Neurologically, the child presented only with mild physical and mental retardation. 24-h Holter monitoring revealed asymptomatic multifocal atrial tachycardia. Initial therapy with digoxin and metoprolol was not effective. Introduction of propafenone resulted in supression of supraventricular arrhythmia. During the 3- years follow-up, sinus rhythm persisted, but neurological status deteriorated. Conclusion: Supraventricular arrhythmia may be associated with Haberland syndrome. It seems that propafenone is most effective in this condition.

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