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23.08.2017 | Original Communication | Ausgabe 9/2017

Journal of Neurology 9/2017

Severe refractory CIDP: a case series of 10 patients treated with bortezomib

Zeitschrift:
Journal of Neurology > Ausgabe 9/2017
Autoren:
Kalliopi Pitarokoili, Min-Suk Yoon, Ilka Kröger, Anke Reinacher-Schick, Ralf Gold, Christiane Schneider-Gold
Wichtige Hinweise

Electronic supplementary material

The online version of this article (doi:10.​1007/​s00415-017-8599-4) contains supplementary material, which is available to authorized users.

Abstract

Treatment options for patients with aggressive chronic inflammatory demyelinating neuropathy are limited and include the anti-CD20 antibody rituximab and the immunosuppressive regime cyclophosphamide. We aimed to investigate retrospectively the efficacy of bortezomib, a proteasome inhibitor tackling highly metabolically active cell types such as plasma cells, in a case series of 10 treatment refractory CIDP patients. All patients reported showed a deterioration of the clinical CIDP scores under first-line treatment or escalating treatment with cyclophosphamide or rituximab. One or two cycles of bortezomib treatment (each cycle with 1.3 mg/m2 administered s.c. on days 1, 4, 8, and 11) stabilized the majority of the patients (n = 6) during treatment and even improved clinical and electrophysiological parameters of four patients up to 1 year later. No relevant side-effects were reported. Two patients received autologous peripheral blood stem cell transplantation after bortezomib, which led to fatal infections. We conclude that bortezomib could be an attractive escalating treatment option with a good side-effect profile for patients with treatment refractory CIDP.

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Supplementary Table 1 a. Electrophysiological parameters for patients 1 to 5 during and after bortezomib treatment. b. Electrophysiological characteristics of patients 6–10 during and after bortezomib treatment. The electrophysiological parameters at the beginning and completion of bortezomib treatment as well as during the next treatment after bortezomib are presented. Abbreviations LE lower extremities, UE upper extremities, IS one of the following immunosuppressive treatments: azathioprine, tacrolimus or ciclosporin, BTZ Bortezomib, y years, RTX Rituximab, SCT Stem cell transplantation, b beginning of treatment, e end of treatment, na not available, f female, m male, age age at manifestation. All concentrations of IVIg were given every 4 weeks. All dosages of cyclophosphamide refer to cumulative dosage (DOCX 42 kb)
415_2017_8599_MOESM1_ESM.docx
Literatur
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