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06.03.2018 | Review | Ausgabe 11/2018

Journal of Neurology 11/2018

Deep brain stimulation in uncommon tremor disorders: indications, targets, and programming

Zeitschrift:
Journal of Neurology > Ausgabe 11/2018
Autoren:
Carlo Alberto Artusi, Ashar Farooqi, Alberto Romagnolo, Luca Marsili, Roberta Balestrino, Leonard L. Sokol, Lily L. Wang, Maurizio Zibetti, Andrew P. Duker, George T. Mandybur, Leonardo Lopiano, Aristide Merola

Abstract

Background

In uncommon tremor disorders, clinical efficacy and optimal anatomical targets for deep brain stimulation (DBS) remain inadequately studied and insufficiently quantified.

Methods

We performed a systematic review of PubMed.gov and ClinicalTrials.gov. Relevant articles were identified using the following keywords: “tremor”, “Holmes tremor”, “orthostatic tremor”, “multiple sclerosis”, “multiple sclerosis tremor”, “neuropathy”, “neuropathic tremor”, “fragile X-associated tremor/ataxia syndrome”, and “fragile X.”

Results

We identified a total of 263 cases treated with DBS for uncommon tremor disorders. Of these, 44 had Holmes tremor (HT), 18 orthostatic tremor (OT), 177 multiple sclerosis (MS)-associated tremor, 14 neuropathy-associated tremor, and 10 fragile X-associated tremor/ataxia syndrome (FXTAS). DBS resulted in favorable, albeit partial, clinical improvements in HT cases receiving Vim-DBS alone or in combination with additional targets. A sustained improvement was reported in OT cases treated with bilateral Vim-DBS, while the two cases treated with unilateral Vim-DBS demonstrated only a transient effect. MS-associated tremor responded to dual-target Vim-/VO-DBS, but the inability to account for the progression of MS-associated disability impeded the assessment of its long-term clinical efficacy. Neuropathy-associated tremor substantially improved with Vim-DBS. In FXTAS patients, while Vim-DBS was effective in improving tremor, equivocal results were observed in those with ataxia.

Conclusions

DBS of select targets may represent an effective therapeutic strategy for uncommon tremor disorders, although the level of evidence is currently in its incipient form and based on single cases or limited case series. An international registry is, therefore, warranted to clarify selection criteria, long-term results, and optimal surgical targets.

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